引言：骨样骨瘤是一种常见的良性骨肿瘤，但在距骨处很罕见。发生在此处的骨样骨瘤由于症状不典型，早期影像学检查无法发现病灶，加之患者可能有外伤、运动损伤等因素的干扰，往往会造成误诊，延误治疗。本文通过分析一例被误诊的距骨骨样骨瘤，讨论了临床医师该如何提高对于这种罕见的距骨骨样骨瘤的诊断率，以达到早期正确治疗。

　　背景

　　骨样骨瘤是一种良性骨肿瘤，最早由Jaff于1935年发现并报道。它占所有原发性骨肿瘤的2-3%，占所有良性骨肿瘤的13.5%。骨样骨瘤的瘤体很少会超过1.5cm，瘤体病灶中心由病变硬化的皮质骨包绕，通常最常发生在40岁以下青年男性，其男:女发病比例为2:1，尤其爱好发于5-25岁青年男性。

　　病变多发生在长骨的骨干和干骺端处，以股骨和胫骨多见，往往在足踝处不常见，是一种足踝部疼痛罕见的原因，约占所有骨样骨瘤病例的2-10%，97%的距骨骨样骨瘤病变发生在距骨颈，骨样骨瘤的典型特征是夜间疼痛和能被水杨酸类药物缓解。根据发生的不同部位，患者会出现患肢局部的肿胀、压痛、长骨骨干畸形、步态改变以及肌萎缩等症状。

　　骨样骨瘤可保守治疗，但当患者疼痛严重以及对止痛药物不敏感时，需考虑手术治疗。骨样骨瘤传统的方法是直接开放手术或关节镜切除病灶，此外还可以使用计算机引导下射频消融术或激光消融术。行开放性手术的患者至少需要3周患肢不负重，而做射频消融术的患者术后即刻就可以负重。

　　但并不是所有的骨样骨瘤都如此典型。我们报告一例被误诊的距骨骨样骨瘤，由于患者有踝关节扭伤史，有长期的慢性疼痛，影像学检查未发现病灶，因而距骨骨样骨瘤伪装成踝关节创伤性关节炎导致误诊。我们讨论了本例病例被误诊的原因以及医师应该如何提高自己的临床诊治经验，在早期症状及影像学证据均不明显时，警惕有发生此病的可能，达到早期正确诊断。

　　病情介绍

　　患者青年男性，23岁，3年前踢足球时扭伤左踝关节，主要表现为踝关节的肿胀，并出现了长期疼痛不适，但行踝关节X-ray检查未见异常。此后症状逐步缓解，但间断会出现夜间静息疼痛，无明显诱因，疼痛与活动量无明显关联，有时疼痛剧烈时服用水杨酸类药物症状缓解。

　　1年后，患者由于反复出现踝关节疼痛、肿胀，再次就诊，此时X片可见在距骨颈部可见硬化病灶存在，MRI检查提示：左距骨骨髓水肿，左踝关节积液，关节周围软组织肿胀。患者在当地医院被诊断为左踝创伤性关节炎，并行“踝关节镜检查清理术”。 我们查询了患者在当地医院的病历资料，主诊医师给他做了关节镜下的左踝关节探查清理术，术中发现患者的左踝关节内有游离的小碎骨片，踝关节内可见骨赘形成，但术中患者的距骨关节面却没有观察到病变存在，我们推测这可能与关节镜视野有限以及医师的诊断水平和关节镜技术经验不足有关。

　　依据我们的推断，患者术后3个月症状能够得到短暂缓解，是因为通过踝关节镜做了踝关节清理，减轻了关节周围炎症反应，术后长期卧床休息，短暂的控制住了症状，但是病灶本身没有去除，症状得以缓解后再次逐渐加重。

　　术后患者疼痛症状缓解，但术后三月再次出现左踝疼痛，夜间疼痛较术前频繁，MRI检查提示：距骨骨髓水肿从局限变成了更为广泛的病变。患者的主诊医师给予了冰敷、理疗、口服NSAIDs类药物缓解疼痛症状。

　　此后两年，患者疼痛的间歇期逐渐缩短，疼痛时间延长，疼痛症状仍然与运动量无关。患者再次就诊已无法正常站立行走，入院时左踝关节肿胀，局部皮温稍增高，左踝广泛有压痛，以距骨前外侧处明显，按压左距腓前韧带投影处疼痛不加重。左踝前抽屉试验阴性。踝关节X片、踝关节CT、踝关节MRI均可见典型距骨骨样骨瘤病灶，诊断为距骨骨样骨瘤，行“左距骨肿瘤探查，病灶切除术，人工骨植骨术”。术后病理检查证实为距骨骨样骨瘤,大小约1.5cmx1.5cmx1.0cm。经过治疗后，患者左踝关节疼痛、肿胀症状消失，术后3月复查已可正常行走。

　　讨论

　　这张图表描述了不同位置的骨样骨瘤所具有的临床特征:

　　本例骨样骨瘤位于关节内，对于这类位于关节内的骨样骨瘤，患者常有类似于滑膜炎的表现，出现踝关节疼痛、肿胀，伴发有明显的关节积液。当患者以外伤后就诊，出现长期踝关节疼痛症状时，往往不会联想到距骨骨样骨瘤，如果不进行细致的病史询问、临床查体，极易漏诊或误诊为关节炎、踝关节撞击症、关节结核或者骨髓炎,早期常给予患者错误的治疗。同时，这种错误的诊断同样也可以出现在膝关节的骨样骨瘤上。

　　非常遗憾的是，在本例病案中，患者受伤后的治疗以及受伤后1年行关节镜手术均在当地医院，由于当地医院没有保存底片，我们无法取得患者第一次受伤时的X片，但是仍然有许多有价值的信息值得我们关注和思考。

　　由于疾病早期患者的症状、影像学检查均不典型，要早期做出正确的诊断确实非常困难。本例病案，在进行第一次关节镜手术时，主诊医师对患者间断出现的夜间静息痛未引起重视，未注意到患者的踝关节是稳定的，无明显松弛征象。这些特点与因踝关节不稳定导致的创伤性关节炎疾病特点是不相吻合的。

　　主诊医师术前未做X片及CT检查，只做了踝关节的MRI检查，但对于此种类型的骨样骨瘤，X片有可能是正常的，而且病程早期单纯的核磁共振常因骨髓水肿及关节积液而掩盖瘤巢的显示，而误诊为关节炎。通过仔细的阅片，我们注意到做第一次关节镜手术前的X片已经提示在距骨颈部有不寻常的骨质硬化表现，MRI已经可以看到有很微小的病灶存在，然而这些主诊医师却都没有观察到。同时，MRI上显示的距骨骨髓水肿掩盖了骨样骨瘤的病灶，最终导致误诊。

　　对于这类外伤后出现的踝关节慢性疼痛，疼痛不典型，间断会出现夜间静息疼痛，疼痛与活动量无明显关联，病情逐渐进展，服用水杨酸类药物疼痛缓解，而查体踝关节始终是稳定的，无韧带松弛或断裂体征，疼痛点不在韧带的起止点上，病程早期无特异性影像学特征。虽然距骨骨样骨瘤极其少见，但此时应考虑有距骨骨样骨瘤的可能性。

　　CT被认为是诊断骨样骨瘤的金标准，因为它可以准确的定位病变的部位以及确定诊断，能够发现那些摄X片未见骨质破坏的骨样骨瘤。文献证实，CT对于发现骨样骨瘤的病灶明显优于MRI。

　　Jordan RW对223例关于足踝部骨样骨瘤文献统计分析，结果MRI漏诊率为34%,CT扫描是骨样骨瘤最有价值最准备的放射性检查。Pikoulas C研究认为，就算普通X片上虽已显示有病灶存在，依然有行CT检查的必要，因为CT不但可以精确定位病灶部位,还可以精确评估病灶周围区域，帮助治疗决策和手术规划。如果高度怀疑有骨样骨瘤的可能，必须行CT检查。

　　由此可见，早期行三维螺旋CT影像学检查是非常有必要而且非常重要的，同时行放射性核素扫描检查也可以帮助诊断常规影像学检查没有异常发现的骨样骨瘤。

　　结论

　　发生在踝关节处的骨样骨瘤可表现为一种逐渐进展的病程，病程早期症状重，但影像学看不到瘤体，很难诊断，对于一个外伤后出现踝关节慢性疼痛的患者，病史、影像学检查都不典型，踝关节没有不稳定的征象，距腓前韧带处无明显压痛，应考虑距骨骨样骨瘤的可能性，应该早期行踝关节三维CT检查，CT是最有价值的影像学诊断方式，而且可能需要做多次CT检查才能发现病灶。能够帮助医师早期做出正确的诊断，及时治疗，减少患者治疗疾病的周期，早期恢复正常工作及体育锻炼。